血尿是泌尿外科极为常见的临床症状,导致血尿的常见原因是炎症或感染、结石和肿瘤等。血精则是男性患者中相对少见的临床症状,有研究显示其病因包括炎症、感染、结石、囊肿、梗阻、肿瘤、血管性因素、创伤性因素、医源性因素等[1]。在临床上极为少见的一种现象是,极少数患者表现为顽固性血精伴有特征性性交后首次排尿为血尿,甚至出现性交后或手淫勃起后即可出现大量鲜血从尿道口流出,或伴有血凝块。近年来,有报道的散在病例显示该种现象多为后尿道血管瘤(posterior urethral hemangioma,PUH)所致[2-3]。但人们对该类疾病的临床特征和诊治尚缺乏广泛认识,本研究回顾性分析本院2014年5月至2018年12月收治的34例尿道血管瘤临床资料,现报告如下。
1 材料与方法 1.1 临床资料本院2014年5月至2018年12月共收治34例尿道血管瘤患者,收集其临床资料,对其临床特征进行分析,包括患者的年龄、病程、主要症状、尿常规、凝血功能、影像学检查特征,内镜检查所见,出血原因,病变部位和大小、手术治疗方式、术后病理分析结果,术后并发症和随访结果等进行了回顾性分析。
1.2 方法纳入标准:收集所有膀胱镜检查明确其血精或血尿来源于尿道血管瘤的患者,全部患者均行精囊MRI检查,显示未见精囊内出血征象。
排除标准:通过相关化验检查和影像学检查及膀胱镜检查排除泌尿系肿瘤、泌尿系结石、泌尿系感染、外伤和凝血功能异常疾病导致的血尿以及急慢性精囊炎导致的血精患者。
所选患者分别根据膀胱镜下所见异常血管情况,进行电切和/或电灼术。术后常规留置三腔气囊尿管1~2 d。
1.3 随访患者术后随访1~56个月,中位随访时间17个月,观察术后有无血精或血尿复发以及有无尿道狭窄、尿失禁等并发症。
1.4 统计学分析采用SPSS 18.0统计软件进行分析。统计分析符合正态分布的计量资料用x±s表示;非正态分布资料以中位数表示。
2 结果 2.1 临床特征患者年龄18~61(44.7±10.3)岁, 症状持续时间1个月~20年,中位时间24个月。其中病史小于1年者13例,1~5年者13例,大于5年者8例。根据患者发病年龄进行统计,显示小于30岁发病者4例,30~39岁发病者11例,40~49岁发病者11例,50~59岁发病者8例。
患者均表现为典型的反复或持续性血精伴射精后首次尿液带血,且尿液中血液量明显多于精液中血液量,而后尿液中血尿消失(34/34)。同时,部分患者表现为只要有性兴奋或勃起后即使无射精也可出现血尿(19/34)、尿液中可见血凝块(28/34),个别严重患者出现性交后反复排尿困难并大量血尿(1/34), 甚至出现反复尿潴留,需要留置导尿处理才能缓解(1/34),甚至个别患者表现为性交后尿道少量滴血伴首次血尿(2/34)。
2.2 内镜治疗结果经尿道内镜检查,通过观察膀胱内情况,排除膀胱和输尿管来源血尿,进行经直肠精囊按摩及前列腺小囊按摩,排除精道内及前列腺小囊内出血。仔细观察该类患者整个尿道,尤其是后尿道,发现其典型表现为(图 1):截石位下在精阜与尿道外括约肌之间6点钟方位,距离精阜远端0.5~1.0 cm可见(0.5~0.8)cm×1.0 cm暗红色血管瘤样隆起团块,触之易出血(29/34),其中2例患者的血管瘤样改变,不仅仅局限于6点钟方位,而是在该部尿道出现环形一周血管瘤样隆起。另外,5例患者在上述部位未见明显异常改变,但其中3例患者在前列腺部尿道及精阜周围可见明显曲张的异常血管,1例患者在尿道外括约肌平面出现环形异常怒张血管,1例患者在球部尿道出现局限性血管瘤样改变。遂决定对所有患者病变部位进行电切或电灼处理,其中16例患者因血管瘤瘤体较小或仅存在曲张血管,直接行病变部位电灼术,未获得病理标本。18例患者行病变部位异常血管瘤样组织电切术,术后病理证实分别为海绵状血管瘤15例,蔓状血管瘤1例,未分类血管瘤2例。术后当天给予持续膀胱冲洗,术后1~2 d拔出导尿管。
2.3 随访
患者术后随访1~56个月,中位随访时间17个月,患者排尿满意,无排尿费力,无尿失禁,术后性生活较前无变化。其中2例患者在术后2、3个月时血精伴血尿复发,在尿道内镜下再次观察,证实原电灼或电切的6点钟方位血管瘤消失,其中1例为6点钟以外方位仍有怒张血管改变,1例在6点钟方位远端区域再次出现血管瘤样改变,均予以再次电灼后症状消失,其余32例患者均在首次内镜治疗后血精和血尿症状完全消失。除1例在术后早期发生单侧急性附睾炎外,其余患者均未出现其他相关并发症。
3 讨论以反复或顽固性血精伴射精后血尿为特征的患者在临床上极为少见[2-5],泌尿外科和男科医生多对该类情况尚缺乏深入认识,临床上常常误诊为慢性精囊炎,从而导致误诊误治。本研究分析患者就诊情况显示,13例患者病史小于1年,而21例患者病史超过1年,其中病史超过5年者8例,表明大部分该类患者经过反复多次治疗无效,未能获得早期及时诊断和恰当有效治疗。因而,对该类患者的临床特征和诊治经验进行总结和分析,有助于对该类患者进行准确及时的诊断和治疗。
在针对血精的相关病因学研究中,早在1974年,LEARY和AGUILO[6]的研究发现在其调查的174名血精男性中,有4.6%的患者是由于尿道静脉曲张所造成。最近,PAPP等[7]报道显示其所调查的122名血精症患者中,有4%~7%的患者是由于尿道静脉曲张所致。但针对血精伴射精后血尿为特征患者的病因学研究,仅见少数个案报道。CATTOLICA[2]报道3名存在大量血精的患者,伴有血尿及血块形成和偶尔的尿潴留,膀胱尿道镜检查证实为后尿道非静脉曲张性异常血管导致。1997年,HAYASHI等[8]和FURUYA等[9]报道这类以血精和射精后大量血尿为特征的患者其病变位于紧靠精阜远端,经组织病理证实为尿道血管瘤。直至目前,文献报道的后尿道血管瘤患者仅数十例。其主要症状特征为血精伴血尿。本组报道是至今为止最大宗的一组患者,其病史特征均为反复或顽固性血精伴大量血尿,出血量远大于精液中出血量,血尿中血凝块多见,个别患者可出现反复尿潴留,同时,少数患者甚至只要有勃起或性兴奋后即使不射精,也会出现显著血尿或性交后尿道滴血,从而导致该类患者惧怕性生活或性兴奋。1例患者因惧怕出血而在长达1~2年内拒绝性生活,为和谐婚姻生活蒙上了沉重的阴影。
在该类患者的临床诊断中,典型的病史特征是诊断的主要依据。该类患者一般无其他伴随不适症状,如尿频、尿急、尿痛、射精痛等,且发病后行尿常规检查大部分未见异常。临床上,单纯血尿或血精患者,应用常规影像学方法如泌尿系统彩超、CTU检查等常常可以鉴别泌尿系肿瘤或结石等疾病导致的血尿,盆腔MRI常可以鉴别射精管梗阻和精囊出血等导致的血精,但针对本组患者,术前进行的常规泌尿系彩超和盆腔MRI检查,均提示未见明显异常。与单纯顽固性血精患者的精囊区域特征性MRI改变相比,该类患者精囊大小形态及信号强度正常,无明确精囊或精道内出血征象。因而,对该类患者,常常无法通过常规影像学检查获得诊断。
为明确病因,本组患者均进行尿道膀胱镜检查。首先在内镜下排除膀胱、输尿管、射精管、精囊内出血,然后将观察重点放在后尿道前列腺部,精阜区域及精阜远端1~2 cm区域。在内镜镜鞘推压下,该处异常血管有时不易明确显示和察觉,特别容易被忽略。因而,需要不断调整内镜前端的角度和反复进出,减少冲水压力下仔细观察上述区域尿道黏膜的完整性和平整度,绝大部分患者在前列腺部尿道黏膜光滑红润,未见充血出血及新生物等,而在精阜远端和尿道外括约肌之间6点钟方位见有孤立性光滑的粉红色或暗红色静脉团块状凸起,边界清楚,少数患者在该区域出现的静脉团块呈环形隆起。除发现上述典型特征表现外,本研究还发现3例患者在前列腺部尿道及精阜周围可见较广泛曲张的异常血管,1例患者在尿道外括约肌平面出现环形异常怒张血管,1例患者在前尿道(球部尿道)出现局限性血管瘤样改变。血管瘤组织表面有时触之极易出血。由于这类患者尿道内异常发生于不同部位,且有范围、大小不同等特点,因而,在对该类患者进行诊治时,需要特别细致地观察上述区域尿道内的异常改变,当在常见的精阜远端略远区域尿道没有发现异常时,需要扩大观察范围,对整个尿道全貌进行细致观察,从而发现病变的准确部位和范围。CATTOLICA[2]认为在阴茎疲软时膀胱镜检查可能会漏掉那些在勃起过程中扩大并变得更明显的病变。SAITO[3]提出射精后即刻内镜检查,减少冲洗流量,将增加诊断这些病变的可能性。
内镜下尿道血管瘤的常用切除方式有两类:电切电灼和激光[10-12]。经尿道血管瘤电切术或电灼术是一种方法简单、治疗彻底、并发症少、术后不易复发的有效手段。该治疗未破坏尿道的完整性,术后不易发生尿道狭窄及尿失禁等风险。本组34例患者均采取该术式,术中顺利,无并发症发生,术后拔出导尿管,患者均排尿满意,无排尿费力、尿失禁等并发症,仅1例患者术后早期发生急性附睾炎,给予积极抗感染治疗治愈。有文献显示可选择的其他治疗方法有内镜下瘤体内硬化剂注射、钬激光切除等[13-15]。DE LEÓN等[15]认为钬激光治疗前列腺尿道血管瘤效果好,无并发症,应成为治疗前列腺尿道血管瘤的首选方法之一。目前并未有文献报道上述两种切除方式疗效优于另外一种,无论采用哪种治疗方法,都应特别注意保护尿道外括约肌不受损伤,避免尿失禁和尿道狭窄,本组针对血管瘤体较大,有突出隆起的18例患者进行了电切除并周围和基底部电灼治疗,另外16例患者因为血管瘤或异常血管范围局限,隆起不明显,仅进行了经尿道电灼术。2例患者术后2~3个月内复发,结果再次内镜下观察,发现其中1例为6点钟以外方位仍有环形怒张血管改变,1例在6点钟方位远端区域再次出现血管瘤样改变,均予以再次电灼后症状消失。
目前,尿道血管瘤常发生在精阜和尿道外括约肌之间的病因和发病机制尚不清楚。有学者认为血管内皮细胞生长因子是重要的影响因子,还有学者认为尿道血管瘤是一种先天性疾病,起源于胚胎残留的成血管细胞,这些细胞没有能够成功向正常的血管分化发育,导致血管瘤形成[8]。同时,也不能排除它可能是由于与慢性刺激因素和萎缩相关的退行性过程。少数患者可能与某些先天性疾病相关,例如Sturge Weber或Klippel-Trenaunay综合征[16]。SAITO[3]提出尿道外括约肌周围存在较高的腔内尿道压力,高静脉压力导致了血管瘤的形成。结合本组病例,我们认为,临床上尿道血管瘤应该比发表的数据和以往我们所认为的更加常见,泌尿科医师在遇到有血精症伴血尿的患者时,应考虑尿道血管瘤的可能性。
总之,以血精伴性交后血尿为主要表现的患者临床较为少见,易于误诊。各类常规影像学检查一般没有阳性发现,因而,该病的诊断需要依赖于其特征性临床表现,结合影像学检查的阴性结果进行排除性诊断,最终需要进行膀胱尿道镜检查明确病变的准确部位和性质。后尿道血管瘤和前列腺部异常血管是导致血精和射精后血尿的常见病因,伴有尿道滴血者需要考虑前尿道血管瘤或血管异常的可能性,经尿道行尿道血管瘤或异常血管的电切术或电灼术是一种微创、简单、安全、有效的治疗方法。
[1] |
SUH Y, GANDHI J, JOSHI G, et al. Etiologic classification, evaluation, and management of hematospermia[J]. Transl Androl Urol, 2017, 6(5): 959-972. DOI:10.21037/tau.2017.06.01 |
[2] |
CATTOLICA E V. Massive hemospermia: a new etiology and simplified treatment[J]. J Urol, 1982, 128(1): 151-152. DOI:10.1016/s0022-5347(17)52793-7 |
[3] |
SAITO S. Posterior urethral hemangioma: one of the unknown causes of hematuria and/or hematospermia[J]. Urology, 2008, 71(1): 168. DOI:10.1016/j.urology.2007.09.058 |
[4] |
HAN H, ZHOU X G, FAN D D, et al. An unusual etiology for hematospermia and treatments that were successful[J]. Urology, 2015, 86(4): 740-743. DOI:10.1016/j.urology.2015.06.031 |
[5] |
TIAN L, HAN H, LEI H, et al. Clinical features of haematospermia associated with seminal vesicle calculi versus posterior urethral haemangioma[J]. Andrologia, 2018, 50(8). DOI:10.1111/and.13072 |
[6] |
LEARY F J, AGUILO J J. Clinical significance of hematospermia[J]. Mayo Clin Proc, 1974, 49(11): 815-817. |
[7] |
PAPP G K, KOPA Z, SZABÓ F, et al. Aetiology of haemospermia[J]. Andrologia, 2003, 35(5): 317-320. DOI:10.1111/j.1439-0272.2003.tb00865.x |
[8] |
HAYASHI T, IGARASHI K, SEKINE H. Urethral hemangioma: case report[J]. J Urol, 1997, 158(2): 539-540. DOI:10.1016/s0022-5347(01)64530-0 |
[9] |
FURUYA S, OGURA H, TANAKA Y, et al. Hemangioma of the prostatic urethra: hematospermia and massive postejaculation hematuria with clot retention[J]. Int J Urol, 1997, 4(5): 524-526. DOI:10.1111/j.1442-2042.1997.tb00299.x |
[10] |
Noviello C, Romano M, Cobellis G, et al. Posterior Urethral Hemangioma in Children: a Possible Cause of Haematuria[J]. Med. Surg. Ped, 2011, 33: 135-137. |
[11] |
马建军, 保庭毅, 姜雪. 腔内钬激光治疗尿道血管瘤[J]. 实用儿科临床杂志, 2005, 20(7): 704-705. MA J J, BAO T Y, JIANG X. Endourological treatment of pediatric urethral hemangioma with holmium laser[J]. J Appl Clin Pediatr, 2005, 20(7): 704-705. DOI:10.3969/j.issn.1003-515X.2005.07.050 |
[12] |
田龙, 韩虎, 张小东. 后尿道血管瘤的临床特点及长期随访结果[J]. 医学与哲学(B), 2018, 39(3): 51-53. TIAN L, HAN H, ZHANG X D. Clinical features of posterior urethralhemangioma and its long-term follow-up outcomes postoperation[J]. Med Philos B, 2018, 39(3): 51-53. |
[13] |
梁思敏, 苟欣. 男性尿道血管瘤的诊治:附3例报告[J]. 罕少疾病杂志, 2006, 13(4): 43-44. LIANG S M, GOU X. Diagnosis and treatment of male urethral hemangioma: report of 3 cases[J]. J Rare Uncommon Dis, 2006, 13(4): 43-44. DOI:10.3969/j.issn.1009-3257.2006.04.017 |
[14] |
吴实坚, 杨槐, 胡卫列, 等. 后尿道血管瘤的诊断和治疗体会(附6例报告)[J]. 中国男科学杂志, 2012, 26(6): 28-30. WU S J, YANG H, HU W L, et al. Analysis of diagnosis and treatment of posterior urethralhemangioma (report of 6 cases)[J]. Chin J Androl, 2012, 26(6): 28-30. DOI:10.3969/j.issn.1008-0848.2012.06.007 |
[15] |
DELEÓN J P, ARCE J, GAUSA L, et al. Hemangioma of the prostatic urethra: holmium laser treatment[J]. Urol Int, 2008, 80(1): 108-110. DOI:10.1159/000111741 |
[16] |
EFTHIMIOU I, KAVOURAS D, VASILAKIS P, et al. Hemangioma of penile urethra-treatment with simple transurethral excision: a case report[J]. Cases J, 2009, 2(1): 6199. DOI:10.4076/1757-1626-2-6199 |