单纯性骨囊肿是一种常见于儿童及青少年长骨的良性肿瘤样病变,肱骨为儿童骨囊肿常见的好发部位。肱骨骨囊肿病因不清,治疗方法较多,主要包括病灶刮除植骨、病灶弹性髓内钉置入、病灶激素或骨髓注射,及多种单一方法行联合治疗等[1-4]。其中,弹性髓内钉并病灶刮除植骨和单一病灶刮除植骨是常用的治疗方法,但文献[5-7]报道其愈合率不一。病灶刮除植骨并行内固定是否优于不行内固定,国内目前尚无更多报道。
近年,TRAUB等[3]研究认为,肱骨骨囊肿病灶活跃度可影响其治疗效果,但未进一步证实,对儿童相关研究也较少。为进一步探讨弹性髓内钉并病灶刮除植骨的疗效,及病灶活跃性对儿童肱骨骨囊肿治疗效果的影响,以期为临床治疗儿童肱骨骨囊肿提供依据及新思路,故行本研究。现结合2008年5月至2017年4月于我院行治疗的42例儿童肱骨骨囊肿病例资料进行回顾性分析,总结如下。
1 资料与方法 1.1 一般资料收集2008年5月至2017年4月,于重庆医科大学附属儿童医院骨科住院治疗的儿童肱骨单纯性骨囊肿患儿资料。纳入标准:①经保守治疗无效行手术治疗的肱骨骨囊肿病例;②治疗方法为弹性髓内钉并病灶刮除混合植骨(髓内钉置入1~2枚)或病灶刮除混合植骨;③治疗为首次手术治疗;④随访6个月以上。排除标准:①术后病理结果为非单纯性骨囊肿;②治疗采用激素注射等其他方法;③术前曾行手术治疗失败病例;④肱骨以外其他部位骨囊肿;⑤失访病例。共纳入42例患儿,其中男性30例,女性12例;左17例,右25例;治疗年龄平均10.5岁。弹性髓内钉并刮除植骨共治疗22例,根据NEER等[1]提出的囊腔距干骺端<5 mm为活动期,>5 mm为静止期,其中病灶处于活动期11例,静止期11例;单一病灶刮除植骨治疗20例,其中活动期11例,静止期9例;两治疗组在囊腔活跃度构成上差异无统计学意义(P>0.05),具有可比性,一般资料见表 1。全部患肢术前常规行X线片检查;伴有显性病理性骨折者均在骨折愈合后手术治疗,术后外支具固定2~6周后,行功能锻炼,术后2周、6周、3个月、6个月复诊X线片,后每6个月复诊,必要时调整随访时间,并对愈合情况进行影像学及功能评估。本研究2017年经本院伦理委员会批准。
组别 | n | 年龄/岁 | 性别 | 部位 | 活跃度 | 平均随访时间/月 | |||||
男 | 女 | 左 | 右 | 活动期 | 静止期 | ||||||
髓内钉+植骨组 | 22 | 10.6 | 14 | 8 | 8 | 14 | 11 | 11 | 35.3 | ||
植骨组 | 20 | 10.5 | 16 | 4 | 9 | 11 | 11 | 9 | 39.3 |
1.2 治疗方法
以病灶刮除混合植骨联合弹性髓内钉置入治疗为例,麻醉满意后,患肢外展,常规消毒铺巾。C臂定位病灶后,于病灶处切开皮肤、皮下、深筋膜,剥离骨膜,显露病灶处皮质,于病灶处钻孔并开条形骨窗;不伤害骨骺情况下,尽量完全刮除囊壁上病灶组织取材送活检;后用95%无水酒精注入囊肿内灭活3 min,生理盐水及聚维酮碘反复冲洗;于肱骨内、外踝上1~2 cm切一小口,用骨锤开口,逆行各送入1枚已预弯弹性髓内钉(钛钉)至肱骨近端,术中行C型臂X线透视确认弹性钉位置,注意避免损伤骨骺及穿透骨皮质,处理尾钉;在一侧髂脊处用骨穿针取骨髓1 mL,并注入骨囊肿病灶腔内,再取髂骨组织并与异体骨(金威骨)各1/2混合植入原病变刮除后囊腔(若病灶较大则尽可能多取髂骨组织,必要时取双侧髂骨组织),按骨小梁负重力线紧密排列,填满骨腔,开窗骨皮质部分以95%无水酒精灭活及生理盐水冲洗后回植开窗处;术闭尽量缝合骨膜,逐层缝合伤口及髂骨取骨处,术后患肢行外支具固定。病灶刮除植骨法则无弹性髓内钉置入相应步骤。
1.3 疗效标准根据改良NEER[1]骨囊肿评价标准:①完全愈合:囊腔为新生骨填充,囊壁增厚,无残留透光区;②部分愈合:囊腔骨皮质与正常骨皮质接近一致,残留部分囊腔;③无反应:囊腔大小、囊壁厚度在治疗前后无明显变化,需限制活动或再次治疗;④复发:治疗初期囊腔变小,囊壁增厚,随后出现囊腔变大,囊壁变薄。治疗期间出现感染、排异等反应而需要改变或终止治疗方案的病例,结果定义为无反应。完全愈合及部分愈合为治愈,为治疗成功;无反应和复发结果定义未愈,为治疗失败。部分愈合、无反应及复发为非完全愈合。
1.4 统计学分析采用SPSS 22.0统计软件包进行数据处理,治愈率比较采用连续校正χ2检验,完全愈合率比较采用χ2检验。检验水准:α=0.05。
2 结果 2.1 随访结果比较两种治疗方法共治疗并随访有完整资料42例,平均随访时间37.6个月,弹性髓内钉并病灶刮除植骨组共治疗22例,按改良NEER骨囊肿评价标准,其中完全愈合14例,部分愈合7例,复发1例;治愈率95.5%(21/22);植骨组共治疗20例,其中完全愈合9例,部分愈合4例,无反应4例,复发3例,治愈率65.0%(13/20),两组治愈差异具有统计学意义(P=0.034)。按NEER骨囊肿活跃期分级,活动期共22例,其中完全愈合5例,完全愈合率22.7%;静止期共20例,完全愈合18例,完全愈合率90.0%,差异具有统计学意义(P < 0.01)。
2.2 并发症比较结果两种方法中,病灶愈合后较术前各存在1例弯曲成角,成角均小于10°,均未影响肩关节及肘部活动,肢体无明显短缩,无须再次手术;1例病灶刮除植骨后,术后4个月出现不完全性病理性骨折。弹性髓内钉并植骨组无针尾皮肤激惹,无髓内钉断裂、移位,无干骺端受损。
2.3 典型病例病例1:男性患儿,10岁,因右肩疼痛就诊,诊断:右肱骨近端骨囊肿(活动期),保守治疗无效,行弹性髓内钉并病灶刮除植骨术。术前肱骨近端巨大病灶累及骨骺中心(图 1A、B),病灶骨质破坏,骨皮质变薄;术后病灶渐缩小,骨皮质增厚(图 1C、D);取弹性髓内钉后残留部分囊腔(图 1E、F),病灶部分愈合。
病例2:女性患儿,12岁,因右上臂疼痛就诊,诊断:右肱骨中段骨囊肿伴病理性骨折(静止期),行弹性髓内钉并病灶刮除植骨术。术前右肱骨中段骨囊肿,骨折处局部稍掌侧成角(图 2A、B);术后病灶愈合中(图 2C、D):病灶骨皮质增厚,囊腔缩小;取弹性髓内钉后,病灶完全愈合,局部掌侧成角较术前无明显变化(图 2E、F)。
3 讨论
单纯性骨囊肿好发于儿童肱骨、股骨,自报道100多年来,其病因仍不清楚,治疗方法主要包括病灶刮除植骨,病灶激素或骨髓注射,病灶克氏针或空心钉钻孔引流,或病灶弹性髓内钉置入等[7],但目前仍无统一的治疗标准,不同方法治疗效果不一。
病灶刮除植骨是较早的,基础的治疗方法,但部分病例存在治疗效果较差。一方面,因病灶多近干骺端,行该手术时,为避免干骺端受损,近干骺端处病灶并未彻底清除,后期进而出现复发[8],部分患者甚至需要多次治疗,失败率近30%[9-10];另一方面,骨囊肿病灶局部骨皮质膨胀变薄,行单一病灶刮除植骨术后局部骨皮质连续性破坏,愈合过程中具有较高骨折风险,不适当的功能锻炼或轻微外伤可致病灶部位骨折,本研究行单一植骨法有1例术后出现病理性骨折。CHIGIRA等[11]提出骨囊肿病灶局部静脉血淤滞,病灶内囊腔压力较高,引起局部大量渗液,KOYOMIA等[8]进一步证实其囊液中存在前列腺素、白细胞介素等破骨性炎症因子,而弹性髓内钉创伤小,操作简便,用于治疗四肢长骨骨囊肿时,可持续引流囊液,减轻囊液对病灶局部骨质的破坏,弹性髓内钉使病灶局部与骨髓腔连通,可同时破坏多个囊腔壁,能持续减轻病灶局部压力,改善病灶静脉血流,并可立即稳定病灶处骨折[12],降低剪切力对骨折愈合的影响[13]。但单行弹性髓内钉置入时,骨囊肿病灶部位仍持续存在,部分病灶治疗效果仍较差。2015年,史立伟等[2]单行弹性髓内钉置入治疗并随访26例四肢长骨骨囊肿,获治愈17例,总体有效率65.4%。鉴于弹性髓内钉以上特点,近些年,有国内外学者试行在病灶刮除植骨或病灶激素注射等单一手术方法基础上,并弹性髓内钉置入治疗长骨骨囊肿,均获得较好治疗效果[3-5]。
而EROL等[14]行弹性髓内钉并病灶刮除植骨或单一性病灶刮除植骨治疗37例肱骨骨囊肿,随访26~85个月,发现植骨并弹性髓内钉置入组治愈率100%;而本研究中,弹性髓内钉并病灶刮除植骨组虽未全部治愈,但仍获较高治愈率,治愈达95.5%,其中1例治疗失败,失败病例为肱骨近端活动期骨囊肿,术中为保护骨骺,近干骺端囊壁并未彻底刮除,术后近干骺端病灶再现;此外,EROL等[14]所报道病例中包括部分多次治疗失败病例,其对初次治疗病例具体治愈情况并未说明,而本研究中所有病例均为首次治疗病例,无多次不同治疗方法所致偏倚。
在本研究中,活动期总体治疗效果较静止期差,静止期较好,与URAKAWA等[15]研究结果一致,弹性髓内钉并植骨组中活动期治愈率较单一植骨组高,分析其原因有:①活动期病灶邻近干骺端,病灶刮除时囊壁未能完全清除;②活动期病灶影响骺板功能,病灶可能随骺板生长而生长[16];③活动期病灶近肩关节,肩关节较大的旋转活动可产生扭转应力或水平应力,而非沿骨干长轴方向的轴向应力,扭转或水平应力不利于骨折轴向愈合[17];④弹性髓内钉并行病灶刮除植骨可将单一植骨法与弹性髓内钉置入法优势互补,对活动期病灶更能充分减压、引流。近年,DONALDSON等[18]报道骨囊肿部分治愈病例,局部病灶仍可能长期存在,如遇一般外力作用则骨折风险较正常部位高,儿童及青少年活泼好动,易出现跌倒外伤等意外,因此,对儿童期骨囊肿的治疗,在达到有效治疗的前提下,应尽可能获得完全治愈;而本研究中弹性髓内钉并病灶刮除植骨疗效较好,有着较高的完全治愈率,无严重并发症。
本研究为回顾性研究,存在一定局限性,只分析了肱骨骨囊肿两种方法治疗情况,对不同部位骨囊肿的治疗还存在其他治疗方法,同时病理性骨折、年龄、囊腔分隔等因素也可能影响骨囊肿愈合;因病灶大小尚无客观的计算统计方法,囊腔指数、囊腔面积等[6]指标计算较复杂,因而未行相关比较,但我们认为,病灶越大者,更易出现病理性骨折,其愈合越差。此外,本研究的病例数较少,随访时间较短,尚需大量本、多中心的随机对照研究进一步探讨骨囊肿治疗的较优方案及可能的影响因素。
本研究发现,在首次行手术治疗骨囊肿病例中,弹性髓内钉并病灶刮除植骨治疗儿童肱骨骨囊肿安全有效,无严重并发症。对活动期病灶,不同治疗方法愈后不一。对活动期、病灶较大、有病理性骨折、或有骨折倾向的肱骨骨囊肿,在病灶刮除植骨基础上,优先选择联合弹性髓内钉置入。
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