先天性肛门直肠畸形(anorectal malformations,AMRs)是儿童消化道畸形中最常见的疾病,发病率达(2~5)/10 000[1],病因尚不清楚,手术是主要治疗手段。手术方式的选择取决于直肠盲端的位置及瘘管开口的部位,术后主要关注患儿的排便功能。直肠黏膜脱垂是术后并发症之一,不但影响肛门外观及患儿主观感受,而且外翻黏膜与外界环境长期摩擦易致糜烂、出血,甚至影响患儿的排便功能,严重影响患儿的生活质量。本文旨在分析并总结各种类型ARMs术后直肠黏膜脱垂的发生情况和影响因素,为有效预防ARMs术后发生直肠黏膜脱垂提供临床指导。
1 资料与方法 1.1 研究对象 1.1.1 病例及分组回顾性分析2014-2016年我院收治的354例先天性肛门直肠畸形病例,按术中测得直肠盲端距肛隐窝的距离分为低位组( < 1.5 cm)261例,其中直肠会阴瘘及肛门狭窄232例,直肠舟状窝瘘29例;中位组(1.5~2.0 cm)62例, 其中直肠尿道球部瘘、直肠阴道瘘、无瘘55例,一穴肛7例;高位组(>2.0 cm)31例,其中直肠膀胱瘘5例,直肠前列腺部瘘26例。直肠舟状窝瘘虽为低位肛门闭锁,但因其手术方法为后矢状入路经骶会阴肛门成形术,故将其单独分为一组。
1.1.2 基本临床特征本组先天性肛门直肠畸形患儿共354例,其中男性252例(71.19%),女性102例(28.8%),男女比例为2.47 :1.00;术后15例出现直肠黏膜脱垂,发生率为4.24%。
1.2 方法 1.2.1 研究指标及随访时间回顾分析先天性肛门闭锁患者基本情况、骶尾部X线片、骶尾部MRI,并测量骶尾比值。将骶尾部X线片发现骶尾骨畸形定义为异常,包括骶尾骨后翘、分叉等;将骶尾部MRI发现脊髓栓系定义为异常;骶尾比值为尾骨尖水平距两侧坐骨结节连线水平距离比两侧坐骨结节连线水平距两侧髂棘最高点连线水平距离。随访时间为术后6个月至术后2年。
1.2.2 手术方式低位ARMs中,直肠会阴瘘及肛门狭窄,手术方式为经会阴肛门成形术;直肠舟状窝瘘,手术方式为后矢状入路经骶会阴肛门成形术。
中位ARMs中,直肠尿道球部瘘、直肠阴道瘘、无瘘,手术方式为后矢状入路经骶会阴肛门成形术;一穴肛,手术方式为一穴肛矫治术。
高位ARMs中,直肠膀胱瘘,手术方式为腹腔镜辅助下后矢状入路经骶会阴肛门成形术;直肠前列腺部瘘,术式同中位肛门闭锁。
1.3 统计学分析应用SPSS 19.0统计软件,采用χ2检验及t检验,以P < 0.05为差异有统计学意义。
2 结果 2.1 各组直肠黏膜脱垂发生率低位ARMs共计261例,其中直肠会阴瘘及肛门狭窄232例,手术方式为经会阴肛门成形术,术后无直肠黏膜脱垂发生。直肠舟状窝瘘29例,手术方式为后矢状入路经骶会阴肛门成形术,术后2例直肠黏膜脱垂发生,发生率为6.90%。
中位ARMs共计62例,其中直肠尿道球部瘘、直肠阴道瘘、无瘘,手术方式为后矢状入路经骶会阴肛门成形术,术后5例直肠黏膜脱垂发生,发生率8.06%;一穴肛7例,手术方式为一穴肛矫治术,术后无直肠黏膜脱垂发生。
高位ARMs共计31例,术后8例发生直肠黏膜脱垂,发生率为25.81%,其中直肠膀胱瘘5例,手术方式为腹腔镜辅助下后矢状入路经骶会阴肛门成形术,术后4例发生直肠黏膜脱垂;直肠前列腺部瘘26例,术后4例出现直肠黏膜脱垂。
2.2 不同类型ARMs术后直肠黏膜脱垂发生情况比较无肛伴直肠舟状窝瘘、中位及高位ARMs均需经(腹)骶会阴肛门成形术,共计122例,术后直肠黏膜脱垂发生率经χ2检验三者间差异有统计学意义(χ2=7.061,P < 0.05,表 1)。
无肛类型 | n | 脱垂(例) | 未脱垂(例) | 脱垂率 |
直肠舟状窝瘘 | 29 | 2 | 27 | 6.90% |
中位无肛 | 62 | 5 | 57 | 8.06% |
高位无肛 | 31 | 8 | 23 | 25.81% |
χ2=7.061,P < 0.05 |
122例患儿中男性80例,术后13例发生直肠黏膜脱垂(16.25%),女性42例,术后2例发生直肠黏膜脱垂(4.76%),经χ2检验,性别间发生率差异无统计学意义(χ2=3.371,P>0.05)。
122例患儿术前均行骶尾部X线片及骶尾部MRI检查,并测量骶尾比值。骶尾部X线片发现骶尾骨畸形23例,其中3例出现术后直肠黏膜脱垂,发生率13.04%;骶尾骨正常患儿99例,术后12例出现直肠黏膜脱垂,发生率12.12%,经χ2检验差异无统计学意义(χ2=0.015,P>0.05)。骶尾部MRI检查发现脊髓栓系5例,3例出现术后直肠黏膜脱垂,发生率为60.00%;无脊髓栓系患儿117例,术后12例出现直肠黏膜脱垂,发生率10.26%,经χ2检验两者差异无统计学意义(χ2=4.176,P>0.05)。122例患儿均测量骶尾比值,其平均值为0.677±0.087,脱垂组骶尾比值为0.671±0.101,未脱垂组骶尾比值为0.678±0.085,两者经独立样本t检验,差异无统计学意义(t=0.305,P>0.05)。
3 讨论直肠黏膜脱垂是先天性肛门直肠畸形术后常见并发症,发生率与许多因素相关[2]。在解剖上,婴幼儿盆底组织发育尚未完善、骶骨弯曲尚未形成、手术对肛门直肠周围组织的损伤等都可能减弱直肠周围组织对直肠的固定、支持作用,使直肠易于脱出;此外,腹压增大如慢性咳嗽、便秘、泌尿系结石等也可诱发直肠黏膜脱垂。本研究主要讨论各种类型先天性肛门闭锁术后出现直肠黏膜脱垂的情况及影响因素。
先天性肛门直肠畸形是儿童最常见的先天性消化道畸形,ARMs伴直肠会阴瘘、舟状窝瘘瘘以及肛门狭窄为低位肛门闭锁,除舟状窝瘘外,手术方式为经会阴肛门成形术,舟状窝瘘因瘘管位置特殊,目前我院采用后矢状入路经骶会阴肛门成形术;ARMs伴尿道球部瘘、阴道瘘或无瘘为中位肛门闭锁,手术方式为后矢状入路经骶会阴肛门成形术;ARMs伴前列腺部瘘和膀胱颈部瘘为高位肛门闭锁,除膀胱瘘需经腹或腹腔镜辅助外,手术方式与中位肛门闭锁相同;女性患儿的一穴肛手术较为复杂,为一穴肛矫治术,常需同时行泌尿及生殖系统畸形的矫治。后矢状入路经骶会阴肛门成形术术中寻找直肠盲端时需切开肛提肌及肌肉复合体,修补瘘口并充分游离直肠后再重建肌肉复合体,重建时缝针需穿过直肠壁以固定直肠,防止术后直肠回缩及脱垂。2013年韩国报道的25例腹腔镜下中高位肛门直肠畸形术后疗效分析,其中13例出现直肠黏膜脱垂[3];而同年BISCHOFF等[4]报道的15例行腹腔镜联合后矢状入路经骶会阴肛门成形术患儿术后仅有4例出现直肠黏膜脱垂,其手术方式的差别主要在于后矢状入路在术中能将直肠后壁对称地固定于肌肉复合体上,加强了直肠周围肌肉对直肠的固定及支持,一定程度上降低术后直肠黏膜脱垂的发生。此外,腹腔镜手术直肠黏膜脱垂率的发生也高于后矢状入路经骶会阴肛门成形术[5-6]。在手术技巧上为了避免术后出现直肠黏膜脱垂,术中需避免过多游离直肠,重建肌肉复合体时将直肠肌肉固定于肌肉复合体上,肛门成形时预留肛门开口不要过大。此外,术后必须进行正确、规范的扩肛,以避免出现肛门瘢痕狭窄。部分报道指出,手术开展的早期病例术后直肠黏膜脱垂的发生率更高,这提示手术医师的熟练程度也是术后直肠黏膜脱垂的影响因素之一[3, 7]。
ARMs术后直肠黏膜脱垂的发生与直肠盲端位置的高低有关,盲端位置越高,出现直肠黏膜脱垂的可能性越大[8]。本组病例高位、中位及低位ARMs术后直肠黏膜脱垂的发生率分别为25.81%、8.06%和0.77%,其中虽采用相同手术方式,但ARMs直肠舟状窝瘘、中位及高位ARMs术后直肠黏膜脱垂率经χ2检验组间差异有统计学意义,这表示闭锁盲端越高,术后越容易出现直肠黏膜脱垂。2012年复旦大学附属儿童医院报道的55例肛门成形术术后再手术中19例均为直肠黏膜脱垂,除了2例病史不清楚者其余17例均为中高位肛门闭锁[9]。1996年广州儿童医院报道的76例直肠黏膜脱垂再手术中中高位占了90.2%[10]。此外,国外的多中心研究中,833例肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂的发生率,膀胱瘘为6.8%,尿道瘘为5.4%,一穴肛为6.2%,会阴瘘及肛门狭窄为0%[11]。已有解剖学研究证实高位直肠肛门畸形缺乏内括约肌,外括约肌行走紊乱,位置异常,肌纤维内有脂肪分布,呈风帆状,分布面积大。本研究术中也发现直肠盲端位置越高的患儿肛门周围肌肉发育越差,肌纤维内脂肪分布越多,因此对直肠固定作用越弱。这可能是高位肛门闭锁容易出现直肠黏膜脱垂的主要原因。
此外,本研究结果提示手术对肛门周围肌肉的损伤也是导致直肠黏膜脱垂的因素之一。低位肛门闭锁伴会阴瘘及肛门狭窄手术方式为经会阴肛门成形术,手术创伤小,对肛门周围肌肉损伤小,术后无直肠黏膜脱垂发生;而ARMs伴直肠舟状窝瘘同属于低位肛门闭锁,术后2例发生直肠黏膜脱垂,发生率为6.90%。直肠舟状窝瘘与其他低位肛门闭锁不同之处在于手术方式,该类肛门闭锁手术方式为后矢状入路骶会阴肛门成形术,手术创伤大,术中需切开及重建肛提肌及肌肉复合体,可能损伤肛门周围肌肉。据2008年复旦儿童医院对比中高位ARMs一期改良根治术与分期手术术后疗效的文献报道,22例一期根治术术后无直肠黏膜脱垂的发生,16例分期手术患儿有3例出现直肠黏膜脱垂并再次手术[12];该研究中一期改良根治术术中保留提肛肌及耻骨直肠肌环联合体,分期手术即后矢状入路骶会阴肛门成形术,术中需切开提肛肌及耻骨直肠肌环联合体。提示手术方式对直肠周围肌肉的损伤也是导致肛门闭锁术后出现直肠黏膜脱垂的原因之一。
先天性肛门直肠畸形患儿易合并骶尾骨畸形及脊柱脊髓畸形,术前常规行骶尾部X线片及骶尾部MRI检查。本组病例中除先天性肛门闭锁伴直肠会阴瘘及肛门狭窄外,其余122例患儿均行骶尾部X线片及骶尾部MRI检查,并测量骶尾比值。国外多中心研究发现骶尾骨畸形是术后出现直肠黏膜脱垂的高危因素,而脊髓栓系及骶尾比值与术后直肠黏膜脱垂的发生无关[14]。本组病例经统计学分析发现骶尾骨畸形及脊髓栓系均不增加先天性肛门闭锁患儿术后直肠黏膜脱垂的发生率,骶尾比值的高低也与先天性肛门闭锁术后是否出现直肠黏膜脱垂的发生无关。
综上所述,直肠黏膜脱垂为先天性肛门闭锁术后的并发症之一,闭锁盲端位置越高,括约肌发育越差,术后越容易出现直肠黏膜脱垂;此外手术创伤、手术医师技术的熟练程度及手术技巧也影响术后直肠黏膜脱垂的发生率,直肠黏膜脱垂的发生与性别、骶尾骨畸形及脊髓栓系无关,骶尾比值的高低亦不影响先天性肛门直肠畸形术后直肠黏膜脱垂的发生率。
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