1 临床资料

患者,男性,32岁。因"发现双侧阴囊包块1月"于2013年4月26日入我院,既往全身无手术及外伤史,既往无睾丸、附睾及阴囊感染史,否认存在结核病病史。查体:阴囊大小外形无异常,皮肤未见伤口及手术瘢痕。左侧阴囊皮下可扪及一直径约0.5 cm大小的硬结,右侧阴囊可扪及数粒同等大小的硬结,皮下活动度大(图 1),无触痛,双侧睾丸、附睾及精索未扪及异常。癌胚抗原、糖类抗原未见异常,结核菌素试验及结核抗体检查阴性,CT平扫:阴囊皮下多发新生物。诊断:阴囊皮下多发性包块待查?患者于硬膜外麻醉下行阴囊探查术、新生物取出术,切开左侧阴囊皮肤,探查发现1粒新生物位于阴囊皮肤与肉膜之间,游走于上下约5 cm的狭长隧道内,切开右侧阴囊皮肤,进入鞘膜腔内,见阴囊鞘膜腔内游离存在5粒新生物,与睾丸、附睾均无粘连,新生物呈淡黄色,质硬如结石,表面光滑,取出5粒新生物(图 2)后,向上探查鞘膜腔可到外环口,内环口未探及,予橡皮引流条低位引流后,逐层缝合阴囊切口。病理检查:见增生的纤维样梭形细胞,同心圆样排列,细胞明显胶原化,透明变性,无异型性,符合软组织来源的良性病变(图 3)。术后半年随访未见复发。

图 1 患者术前阴囊皮下可见多发性包块

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图 2 患者术后阴囊皮下取出多发性包块

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图 3 阴囊多发性包块组织病理学观察结果(HE × 40)

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该病例初诊时考虑系患者人为植入圆形异物于阴茎皮下^[1],后异物发生移位导致,但患者否认手术史,且全身及外生殖器均未见手术瘢痕,故人为植入异物首先得以排除;附睾结核的典型表现为输精管可扪及"串珠样"改变^[2],该患者既往史及本次检查均否认生殖系统结核,且术中探查见新生物游离于鞘膜腔内,与睾丸、附睾均无粘连,故排除附睾结核无误,同时我们考虑是否存在阴囊鞘膜腔内结石这一情况,阴囊结石亦称"阴囊珠",有学者认为阴囊结石为鞘膜腔内脱落上皮和沉淀物机化钙化所致,大多数阴囊结石患者合并有鞘膜积液,慢性阴囊内炎症导致鞘膜内液体吸收不良,可能和结石形成有一定关系^[3],新生物取出后我们对其进行了解剖分析,结合CT影像特点及后期病检结论,阴囊结石亦不成立。通过文献查阅及复习,我们发现导致阴囊内包块形成的因素众多,其中阴囊平滑肌瘤、阴囊内神经鞘瘤及阴囊神经纤维瘤等肿瘤性疾病需要重点考虑,阴囊平滑肌瘤为Forster于1858年首次报道^[4],该瘤来源于阴囊肉膜,通常为单发实质性肿块,大小1~15cm,平均直径6.4cm,边界较清楚,包膜完好,集中在皮下组织,发病年龄多为40~60岁,阴囊平滑肌瘤非常罕见,至今全球报道不到70例^[5];神经鞘瘤是神经源性肿瘤,又名Schwann细胞瘤,来源于神经外胚叶的Schwann细胞^[6],阴囊内神经鞘瘤属于细胞性的神经鞘瘤,源于阴囊内末梢神经纤维,该瘤一般有完整的包膜,术后愈合良好,该病术前诊断困难,临床表现无特殊,影像学检查只能定位,确诊需要依靠病理检查;阴囊神经纤维瘤为常染色体显性遗传性疾病,系外胚层和中胚层组织发生障碍所致,在临床上常见为皮肤及皮下组织的一种良性肿瘤^[7],神经纤维瘤的重要特征为"牛奶咖啡色斑",阴囊内的神经纤维瘤因瘤体位于阴囊,受阴囊皮肤颜色的影响,此特征不明显。

通过比较发现,该病例包块无论是组织来源及形态特征,或是最终的病理表现,都与既往文献所报告病例存在明显的差别,故在诊治阴囊包块疾病时,即要考虑到人为植入异物这一特殊情况,又要考虑到附睾结核、阴囊鞘膜腔内结石等常见疾病,同时需要重点排查是否为平滑肌瘤、神经鞘瘤等肿瘤性包块,故病理检查显得尤为重要,临床工作中对于不明原因的阴囊包块,一定要结合超声、CT等详细检查,必要时进行手术探查及活检,避免漏诊及误诊。该病例十分罕见,临床报告价值巨大。